La tunisie Medicale - 2018 ; Vol 96 ( n°012 ) : 888 - 892
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Summary

Background: the amygdaloid cyst is a rare laterocervical cystic tumor arising from the second branchial cleft. It accounts for 2% of laterocervical tumors.
Aim: analyze the anatomo-clinical characteristics and discuss the management and therapeutic indications of second branchial cleft cysts.
Methods: we report a 14-year retrospective study (2000-2013) concerning 34 cases of amygdaloid cysts diagnosted and treated at ENT department of Farhat Hached hospital of Sousse.
Results: The average age of our patients was 27 years with a sex ratio 0.8. Physical examination found a cervical mass in all the cases: jugulo-carotid in 26 cases (77%), supraclavicular in two cases (6%). The location was not specified in 6 cases (17%). Cervical ultrasound was performed in 30 patients, and showed a cystic mass in 17 cases. Complement by CT was performed in 5 patients suggesting the diagnosis of second branchial cleft cysts in two cases. One patient had an MRI for a large supraclavicular mass. A fine needle aspiration biopsy was performed in 13 patients. All patients underwent surgery with complete excision of the cyst. Histopathological examination confirmed the diagnosis of second branchial cleft cysts, with 2 cases of malignant degeneration. One case of recurrence was noted.
Conclusions:
Second branchial cleft cysts are relatively rare malformations. Their diagnosis is confirmed by pathological examination. The treatment is surgical.
 

Key - Words
Article

INTRODUCTION:
Les kystes amygdaloïdes ou anciennement appelés branchiomes sont des  tumeurs  kystiques latéro-cervicales hautes rares, issues de la deuxième  fente  branchiale.  Ils représentent 2 % des tumeurs latéro-cervicales, et jusqu’à  85 % des anomalies de la deuxième fente [1].
L’objectif de notre travail a été d’analyser les caractéristiques anatomo-cliniques, de discuter les modalités de prise en charge ainsi que les indications thérapeutiques de cette affection.
MATÉRIEL ET MÉTHODES:
Il s’agit d’une étude rétrospective descriptive étalée sur  14 ans [2000-2013], portant sur 34 cas de kyste amygdaloïde colligés au service d’ORL et de chirurgie cervico-faciale du CHU Farhat Hached. Les données cliniques et paracliniques ont été recueillies à partir des dossiers médicaux.
RÉSULTATS:
Les kystes amygdaloïdes ont représenté 50% de l’ensemble des anomalies branchiales colligées durant la même période.
Notre série a comporté 16 hommes et 18 femmes soit un sex  ratio  de 0,8. L’âge moyen a été de 27 ans avec des extrêmes allant de 4 à 74 ans. Le motif de consultation a été : une tuméfaction latérocervicale dans 31 cas (91,2%), associée à une fistule cutanée dans trois cas (8,8%).
La tuméfaction cervicale était de consistance kystique dans 21 cas (61,8%), mobile par rapport aux deux plans dans 19 cas (55,9%), douloureuse dans 4 cas (11,8%) avec des signes inflammatoires dans 4 cas (11,8%).
La taille du kyste a varié  entre 1 et 20 cm, avec une moyenne de 10,5 cm.
La tuméfaction était jugulo-carotidienne dans 26 cas (77%) (20 cas jugulo-carotidienne supérieure dont 3 où elle était associée à une fistule cutanée et 6 cas jugulo-carotidienne moyenne), sus-claviculaire dans 2 cas (6%). La localisation n’a pas été précisée dans 6 cas (17%).
L’échographie cervicale a été réalisée chez 30 patients, elle a montré : une formation nodulaire en faveur d’une adénopathie dans 9 cas, une masse kystique à contenu liquidien dans 17 cas, une masse kystique cloisonnée dans 1 cas, un trajet fistuleux dans 3 cas. Un complément par TDM a été réalisé chez 5 patients montrant : une masse pseudo-kystique arrondie dans un cas, une formation kystique en faveur d’un kyste amygdaloïde dans deux cas (figure n°1), une adénopathie jugulo-carotidienne haute nécrosée dans un cas et une lésion kystique multi cloisonnée dans un cas.
L’IRM a été réalisée chez un patient qui avait une volumineuse masse sus claviculaire gauche de 10 cm de grand axe. Elle a objectivé une lésion kystique cervicale multi-cloisonnée hypo signal T1, hypersignal T2 (figure n° 2) et dont la paroi se rehausse après injection de produit de contraste.
Une ponction de la masse a été  réalisée chez 13 patients objectivant : un liquide puriforme dans 6 cas (46,1%), un liquide jaune citrin : 2 cas (15,4%), un liquide caséeux : 1 cas (7,7%) et dans 4 cas l’aspect du liquide n’a pas été précisé (30,8%). L’examen cytologique n’a pas été réalisé chez nos patients, et l’examen bactériologique a été fait chez 4 patients revenu positif dans deux cas : un staphylocoque aureus dans un cas et un haemophilus influenzae dans un cas.
La prise en charge thérapeutique était chirurgicale dans tout les cas, à distance de l’épisode infectieux lorsque le kyste était surinfecté (4 cas). Elle  a consisté en une cervicotomie avec exérèse de la masse kystique dans 31 cas et l’exérèse d’un trajet fistuleux avec la masse dans 3 cas (figure n°3).
L’examen anatomopathologique a confirmé le diagnostic de kyste amygdaloïde, avec 2 cas de dégénérescence maligne. Ils ont eu en plus de la kystectomie un curage ganglionnaire fonctionnel homolatéral dans les deux cas associé à une radiothérapie dans un cas
Aucune complication post opératoire n’a été observée. Un cas de récidive (3%) a été noté chez un patient âgé de 30 ans qui a été opéré pour un kyste amygdaloïde avec une fistule cutanée. Le patient a présenté, après un délai de un an, une tuméfaction inflammatoire du site opératoire avec une fistulisation cutanée. Il a été mis sous antibiothérapie par voie parentérale (amoxicilline-acide clavulanique) avec une bonne évolution. Le patient a été programmé pour une reprise chirurgicale à distance de l’épisode infectieux, mais il a été perdu de vue. La récidive était due probablement à une exérèse incomplète de la  fistule dont la dissection était difficile à cause de phénomènes inflammatoires.

DISCUSSION:
Les kystes amygdaloïdes sont des vestiges du sinus cervical de His. Ils font partie des anomalies de la 2ème fente branchiale [2].
Ils  sont  souvent  de  découverte  tardive  avec  un  âge  moyen  de  40 ans [1,3].  Dans notre série l’âge moyen a été de 27 ans.
Aucune publication n’a rapporté une influence du sexe sur l’incidence de ces kystes [4,5]. Dans notre étude, le sex ratio a été de 0,8.
Le siège habituel de ces tuméfactions est le tiers moyen du bord antérieur du muscle SCM mais elles peuvent se situer à n’importe quel niveau depuis le muscle constricteur moyen du pharynx à la région sus- claviculaire [6]. Dans notre série la localisation la plus fréquente a été jugulo-carotidienne supérieure (20 cas) ; La forme oropharyngée est très rare [7,8]. Anand [8] a rapporté une observation rare de kyste amygdaloïde oropharyngé sans fistule.
En cas de localisation para-pharyngée, la découverte du kyste peut se faire au cours d’un épisode de surinfection, simulant un abcès para-pharyngé [9] ou à l’ occasion de signes de compression à type de dysphagie et d’odynophagie [10].
La bilatéralité ou l’association à des enchondromes prétragiens ou à une malformation du pavillon dans un contexte familial impose la recherche d’un syndrome branchio-oto-rénal [11]. La forme bilatérale est rare. Sa fréquence  est  d’environ  2%  selon  la  littérature [8]. Dans notre étude, la forme bilatérale n’a pas été trouvée.
Le signe d’appel clinique le plus fréquent est représenté par une masse kystique, en avant et en dedans du muscle SCM, située sous l’os hyoïde, mobile par rapport aux plans  superficiel et profond. Le kyste est rénitent ou élastique, rond ou ovoïde. Cette masse est indolore, recouverte d’une peau normale en dehors de tout épisode infectieux [2].
Dans notre série, le signe d’appel  a été  une tuméfaction dans 31 cas (91,2%) et une association tuméfaction – fistule cutanée dans trois cas (8,8%).
Parfois le tableau clinique est celui d’un adénophlegmon cervical. La mise en route d’un traitement antibiotique permet  de juguler l’infection. Si un drainage chirurgical est effectué par erreur, la récidive est la règle [12].
L’échographie cervicale est le premier examen complémentaire à demander. Elle  permet une analyse structurale de la masse avec orientation vers le diagnostic du kyste amygdaloïde. Le contenu du kyste est généralement liquidien. Parfois on peut voir une masse d’aspect pseudo- liquidien homogène et assez dense, volontiers prise pour une adénopathie. La présence de particules échogènes intra- kystiques, d’une épaisse paroi ou d’une cloison intra-kystique n’est pas rare. Cet aspect est en rapport avec des formes compliquées de surinfection et d’hémorragie [5,13]. Dans notre étude, l’échographie cervicale a été réalisée chez 30 patients, elle a  montré une masse kystique dans 86,7%des cas.
Le scanner est un examen d’appoint intéressant pour préciser le siège du kyste par rapport aux éléments vasculaires [14], dans notre série il a été réalisé chez 5 patients évoquant un kyste amygdaloide dans deux cas.
L’IRM a un grand intérêt dans le diagnostic des kystes amygdaloïdes de localisation para-pharyngée [8]. Sur les séquences pondérées en T1, le kyste amygdaloïde est hypo-intense et hyper intense sur les séquences pondérées en T2. Dans notre étude, un seul patient a eu une IRM [15].
La ponction cytologique  permet  de  confirmer  la  nature  kystique  de  la  masse en ramenant un liquide séro-muqueux plus ou moins clair mais souvent puriforme [9]. L’étude cytologique permet de mettre en évidence des cellules malpighiennes et parfois de nombreux lymphocytes de cholestérol [16]. Dans notre étude, la ponction a été  réalisée chez 13 patients. L’examen cytologique n’a pas été fait dans tous les cas.
Sur le plan histologique Le kyste amygdaloïde est tapissé par un épithélium pouvant être de différents types, mais le plus souvent malpighien [16]. Certains auteurs pensent que la présence de kératine et la présence de tissu lymphoïde sont des critères obligatoires au diagnostic du kyste amygdaloïde [17].
L’indication opératoire est formelle vu le risque de cancérisation et le risque d'infection pouvant compliquer une exérèse ultérieure [18].L’intervention consiste en une exérèse de la totalité du kyste. Le trajet fistuleux peut être repéré en le cathétérisant avec injection de bleu de méthylène. La dissection se poursuit au contact du trajet fistuleux. Si la fistule se poursuit vers le haut une deuxième incision est nécessaire pour suivre son trajet [19,20].
Dans notre série tous nos patients ont été opérés : exérèse du kyste avec une excision d’un trajet fistuleux dans 3 cas.
Certains auteurs préconisent la sclérothérapie comme  traitement de première intention après avoir éliminé la coexistence d’une lésion maligne [20]. D’autres auteurs préconisent la marsupialisation comme traitement conservateur efficace du kyste amygdaloïde para-pharyngé [3].
L’évolution est généralement bonne surtout après une chirurgie réglée.
Les récidives sont rares estimées à 3-4% [3]. Dans notre série, on a noté un cas de récidive (3%).
La dégénérescence d’un kyste amygdaloïde est rare. Le diagnostic de kyste branchial malin  ne doit être retenu qu’après avoir éliminé une métastase au sein du kyste ou une métastase ganglionnaire kystique d’un carcinome primitif à distance [21]. L’association dysplasie et carcinome in situ, confirmée au sein du même kyste, est le critère fondamental qui permet de diagnostiquer le caractère primitif de dégénérescence [22].
Le traitement d’un kyste amygdaloïde dégénéré consiste en une exérèse complète du kyste avec un curage ganglionnaire cervical et une amygdalectomie homolatérale au kyste suivis d’une radiothérapie adjuvante si la chirurgie n’est pas complète [23]. Dans notre série 2 cas de dégénérescence maligne ont été notés, traités par chirurgie (kystectomie et curage ganglionnaire fonctionnel) dans un cas et chirurgie plus radiothérapie dans un cas.
CONCLUSION:
Les kystes amygdaloïdes sont des malformations relativement rares, révélées le plus souvent par une tuméfaction latérocervicale. Leur diagnostic est orienté par les données de l’imagerie et confirmé par l’examen anatomopathologique. Tout kyste confirmé doit être opéré à distance des épisodes infectieux ce qui permet d’éviter les récidives ultérieures.


Figure 1 : Scanner cervical (A : coupe axiale, B : coupe coronale) : formation kystique arrondie se rehaussant en périphérie après injection de produit de contraste.


Figure 2 : IRM cervicale, coupe axiale, en SP T2 : Lésion kystique latéro-cervicale gauche en hypersignal entourée d’une paroi régulière.


Figure 3 : vue per opératoire : exérèse d’un kyste amygdaloïde avec un trajet fistuleux qui se poursuit vers le haut arrivant à l’amygdale palatine droite moyennant des incisions étagées.

Contribution des auteurs :
Tous les auteurs ont contribué à la rédaction de ce manuscrit et ont lu et approuvé la version finale.

Reference
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