La tunisie Medicale - 2018 ; Vol 96 ( n°01 ) : 88-89
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Summary

Interstitial cystitis is an exceptional entity during primary Sjögren's syndrome. In this regard, we report the case of a 67-year-old patient in whom initially idiopathic interstitial cystitis revealed primary Sjögren's syndrome after 5 years of evolution in front of xerostomiaa, xerophtalmia and bilateral parotid hypertrophy with histological confirmation at the biopsy of accessory salivary glands.

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Article


Introduction : la cystite interstitielle (CI) est une inflammation chronique de la vessie qui affecte plus fréquemment les femmes d’âge moyen dans 90% des cas [1]. Elle se caractérise par la survenue d’une pollakiurie, nycturie, urgenturie, douleurs pelviennes ou supra pelviennes avec une leucocyturie aseptique à l’examen cytobactériologique des urines (ECBU) [2]. Son association au syndrome de Sjögren (SS) est très rare et seulement quelques cas ont été rapportés dans la littérature [3,4]. A ce propos, nous rapportons une nouvelle observation de cystite interstitielle révélant un SS primitif.
Observation: patiente, âgée de 67 ans, aux antécédents de diabète type 2, d’hypertension artérielle et de dyslipidémie, se plaignait depuis 5 ans d’une pollakiurie, d’une dysurie, de douleurs hypogastriques et d’une nycturie invalidante allant jusqu’à 20 fois/nuit. L’ECBU avait montré à plusieurs reprises une leucocyturie aseptique. L’échographie avait objectivé un épaississement pariétal de la vessie qui a été confirmé au scanner. La cystoscopie avait montré 2 zones érythémateuses au niveau de la face latérale gauche et au niveau du dôme vésical mesurant respectivement 2 et 3-4 cm. Les biopsies au niveau de ces zones avaient conclu à une infiltration inflammatoire lymphocytaire de la muqueuse vésicale en rapport avec une cystite interstitielle (Figure 1). Initialement, aucune cause n’a été retrouvée et la patiente a été mise sous anticholinergique sans amélioration. Cinq ans après, la patiente nous a été adressée pour un syndrome sec oculaire et buccal. A l’examen il y avait une hypertrophie parotidienne bilatérale. Le reste de l’examen somatique était normal. A la biologie, elle avait à la numération de la formule sanguine des globules blancs à 4300/mm3, des polynucléaires neutrophiles à 2150/mm3 et des lymphocytes à 1430/mm3). La vitesse de sédimentation était à 20mm, la protéine C réactive (CRP) était à 6 mg/L et les gammaglobulines étaient à 14 g/L. La fonction rénale était normale avec créatinine à 63 µmol/L et clairance de la créatinine évaluée par la méthode de Cockroft à 104 ml/mm.  L’ionogramme sanguin était normal avec une natrémie à 139 mmol/L, une kaliémie à 3,7 mmol/L, une chlorémie à 105 mmol/L et des réserves alcalines à 24 mmol/L. Le break-up time était positif. Une sialadénite chronique stade 4 de Chisholm a été objectivée à la biopsie des glandes salivaires accessoires. Le bilan immunologique a montré des AAN positif à 1/1600 de spécificité anti-SSa et anti-SSb. Le diagnostic de SS primitif a été retenu devant les critères américano-européens [5].
Le diagnostic de cystite interstitielle non compliquée d’insuffisance rénale et révélant un SS primitif a été finalement retenu. Une corticothérapie a été initiée à la dose de 0,5 mg/Kg/j avec amélioration partielle. Par ailleurs, l’hypertrophie parotidienne a disparu. Le recul actuel est de 6 mois.
Conclusion : notre observation se distingue par un délai long de 5 ans entre le diagnostic de cystite et de son étiologie sous-jacente. De ce fait devant une cystite interstitielle survenant chez une femme âgée de plus de 50 ans, il faut rechercher un SS.

Conflit d’intérêts : aucun.

Figure 1 : Muqueuse urothéliale     siège d’un infiltrat lymphocytaire organisé par places en nodules.    

Reference
  1. Shibata S, Ubara Y, Sawa N, Tagami T, Hosino J, Yokota M et al. Severe interstitial cystitis associated withSjögren’s syndrome. Intern Med 2004;43:248-52.
  2. Chung MK, Jarnagin B. Early identification of interstitial cystitis may avoid unnecessary hysterectomy. JSLS. 2009 Jul-Sep;13(3):350-7.
  3. Ueda Y, Tomoe H, Takahashi H, Takahashi Y, Yamashita H, Kaneko H, Kano T, Mimori A. Interstitial cystitis associated with primary Sjögren’s syndrome successfully treated with a combination of tacrolimus and corticosteroid: A case report and literature review. Mod Rheumatol, 2014; Early Online: 1-5.
  4. Darrieutort-Laffite C, Andréc V, Hayemd G, Sarauxe A, Le Guerna V, Le Jeunnea C, Puéchal X. Sjögren’s syndrome complicated by interstitial cystitis: A case series and literature review. Joint Bone Spine xxx (2015) xxx–xxx. http://dx.doi.org/10.1016/j.jbspin.2014.12.007.
  5. Vitali C, Bombardieri S, Jonsson R, Moutsopoulos HM, Alexander EL, Carsons SE et al. Classification criteria for Sjögren’s syndrome: a revised version of the European criteria proposed by the American-European Consensus Group. Ann Rheum Dis 2002 61:554-8.
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